Fístula arteriovenosa pulmonar como causa poco frecuente de absceso cerebral
A rare cause of brain abscess secondary to a pulmonary arteriovenous fistula
Barranco-Acosta S, Ciampi-Dopazo JJ, Ruíz-Villaverde G, Pardo-Moreno P
Unidad de Radiología Intervencionista, Servicio de Radiología. Hospital Universitario Virgen de las Nieves, Granada, España.
Autora para correspondencia: sarabarrancoacosta@gmail.com
DOI: 10.30454/2530-1209.2020.4.4
Recibido: 18 de octubre de 2020
Aceptado: 23 de diciembre de 2020
Disponible online: 31 de diciembre de 2020
Palabras clave: fístula arteriovenosa pulmonar, embolización, microcoils, absceso cerebral.
Keywords: pulmonary arteriovenous fistula, embolization, microcoils, cerebral abscess
Caso clínico

Resumen
La fístula arteriovenosa (FAV) pulmonar es un tipo de patología vascular infrecuente, asociada en la mayor parte de casos con síndromes hereditarios, que puede presentarse con manifestaciones en territorios distantes, tal como absceso cerebral, sugiriendo la existencia de la misma una vez descartadas otras posibilidades más frecuentes. El tratamiento endovascular mediante embolización es la opción recomendada como tratamiento de primera línea en aquellas lesiones cuya arteria aferente es de 2 mm o mayor, empleando diversos dispositivos endovasculares, tales como coils, balones y tapones vasculares.
Presentamos un caso de un paciente varón diagnosticado de absceso cerebral temporal izquierdo. En la tomografía computarizada (TC) torácica se identifica de manera incidental la presencia de dos FAV en ambos lóbulos pulmonares inferiores.
El paciente presentó buena evolución clínica tras la evacuación del absceso cerebral, y tras la realización de embolización programada de la FAV pulmonar de mayor tamaño (5 mm) localizada en el lóbulo inferior derecho, que consistió en la oclusión con coils fibrados de 6 mm y Packing coils (Penumbra®, Alameda, US) del pedículo arterial aferente, con control angiográfico final satisfactorio. El estudio genético del paciente demostró la sospecha de Síndrome de Rendu-Osler-Weber.
Abstract
Pulmonary arteriovenous fistula (AVF) is an infrequent type of vascular pathology, associated in most cases with hereditary syndromes, which can present with manifestations in distant territories, such as brain abscess, suggesting the existence of it once other more frequent possibilities are ruled out. Endovascular treatment by embolization is the recommended option as first-line treatment in pulmonary AVF when the afferent artery is greater than 2 mm, using different endovascular devices, like as coils, balloons, and vascular plugs.
We present a case in a male patient diagnosed with left temporal brain abscess, and then two AVF in both lower lung lobes were incidentally identified by ruled CT.
The patient showed good clinical evolution after the evacuation of the brain abscess. The planned embolization of the largest pulmonary AVF located in the right lower lobe with afferent artery diameter of 5 mm was performed using 6 mm fibrous coils and packaging coils (Penumbra®,Alameda, US). The genetic study of the patient demonstrated the clinical suspicion of Rendu-Osler-Weber Syndrome.
Introducción
Las fístulas arteriovenosas pulmonares son un tipo de malformación vascular en el que existe una comunicación directa anormal entre el sistema arterial y venoso pulmonar, sin presencia de territorio capilar entre ambas estructuras. Son infrecuentes, pero a su vez importantes porque se pueden asociar a potenciales complicaciones fatales1,2.
La gran mayoría son de origen congénito, producidas por el desarrollo incompleto de los septos vasculares, y de éstas, un 47-80% se asocian al síndrome de Rendu-Osler-Weber o telangiectasia hemorrágica hereditaria2,3. Las formas adquiridas suponen menos del 20% y su etiología es muy dispar (cirugía torácica o traumatismos previos, actinomicosis, metástasis pulmonares, etc.)1.
Son más frecuentes en mujeres y en la mayoría de los pacientes son múltiples, de tamaño variable y se localizan generalmente en los lóbulos inferiores pulmonares (53-70%)2.
Suelen ser asintomáticas, pero cuando aparece la sintomatología ésta es secundaria al shunt derecha-izquierda que se crea en el interior de la FAV, siendo la disnea durante el ejercicio el síntoma más comúnmente referido (31-67%)1,2. Sin embargo, también pueden ser responsables de complicaciones severas, tanto neurológicas (infartos, ictus, abscesos cerebrales4,5) desencadenadas por fenómenos de embolización paradójica, como cardiovasculares o torácicas, donde pueden causar episodios de hemoptisis o hemotórax2.
Su diagnóstico se realiza basado en la sospecha clínica y se confirma posteriormente mediante técnicas de imagen como la TC o angiografía digital, la cual además ayudaría a planificar el tratamiento1.
Por imagen, la forma de presentación más frecuente consiste en un saco vascular dilatado que comunica directamente una arteria nutricia y una vena de drenaje, sin atravesar lecho capilar. Pueden observarse nódulos o masas redondeados o lobulados que realzan intensamente tras la administración de contraste y aparecen antes de que el contraste llegue al ventrículo izquierdo. Las reconstrucciones MIP son útiles para hacer un rastreo del parénquima pulmonar, detectar malformaciones y evidenciar el tamaño y número de las arterias nutricias, lo cual tiene implicación para determinar la posibilidad de tratamiento con embolización de arterias aferentes.
Tradicionalmente, la cirugía (excisión de la lesión, lobectomía, neumectomía, ligadura vascular) constituía la única alternativa terapéutica1. Actualmente, el tratamiento endovascular ha demostrado alta eficacia, ya que permite realizar tanto el diagnóstico como el procedimiento terapéutico en un único acto, pudiendo verificar el éxito de forma precoz y con una baja tasa de recurrencia y morbimortalidad, siendo la embolización endovascular la terapia de elección actual6,7 en aquellas lesiones cuya arteria aferente es de 2 mm o mayor, empleando diversos dispositivos endovasculares, tales como coils, balones y tapones vasculares.
El objetivo del caso que presentamos es conocer el tratamiento y el manejo de la fístula arteriovenosa pulmonar.
Caso clínico
Paciente de 63 años, con antecedentes personales de EPOC tipo enfisematoso, fumador y bebedor habitual, con anemia ferropénica conocida y estudiada. Acudió a Urgencias tras sufrir crisis tónico-clónica de instauración brusca con periodo confusional posterior, asociando epistaxis. Mal estado general con Glasgow 10/15, agitación psicomotriz y desorientación temporoespacial. A la exploración física se objetivó taquicardia sinusal y murmullo vesicular conservado, sin ruidos sobreañadidos. Presión arterial (PA) de 115/70 y saturación de oxígeno basal 98%.
Ausencia de focalidad neurológica con fuerza y sensibilidad conservadas, pupilas isocóricas normorreactivas. Hemodinámicamente estable y con recuperación progresiva tras cesar crisis tónico-clónica (Glasgow 15/15).
La analítica mostró leucocitosis de 11.2 x 109/L, sin ningún otro parámetro alterado. Se realizó TC craneal sin y con contraste iv. que mostró la presencia de una lesión intraaxial temporal izquierda con moderado efecto de masa asociado y edema vasogénico perilesional. Tras la administración de civ presentaba captación periférica (Fig.-1A y 1B).
Se completó estudio con RM craneal apreciándose una lesión expansiva intraaxial en la confluencia temporoparietooccipital izquierda, con centro hipointenso en secuencias potenciadas en T1 e hiperintenso T2, con significativa restricción de la difusión y edema vasogénico asociado (Fig.-1C y 1D). Tras la administración de contraste intravenoso presentaba un realce en anillo periférico polilobulado (Fig.-1E). Estos hallazgos fueron compatibles con diagnóstico de absceso cerebral.

Posteriormente, también se realizó TC de cuello, tórax, abdomen y pelvis para determinar posible foco infeccioso del mismo; destacando como único hallazgo incidental algunas estructuras tubulares de conformación patológica en segmento medial del LID pulmonar, con captación de contraste, y que por su morfología era compatible con fístula arteriovenosa pulmonar, con rama arterial prominente de la arteria del LID, de aproximadamente 5 mm, y drenaje hacia la vena pulmonar posterior derecha. (Fig.-2A, 2B y 2C). Se apreció otra imagen de similares características compatible con FAV pulmonar de menor tamaño en LII (Fig.-2D). Además, destacaban importantes bullas y neumatoceles en ambos campos pulmonares.

Ante los hallazgos descritos en la RM craneal, se intervino de manera programada con evacuación del absceso, en el cual creció Streptococcus constellatus, multisensible, instaurándose tratamiento antibiótico dirigido. Ante los hallazgos descritos en la TC torácica se estableció que las FAV pulmonares podrían ser el origen del mismo, una vez descartadas otras causas, por lo que se decidió tratar mediante embolización la FAV pulmonar de mayor tamaño, localizada en LID.
Técnica: A través de acceso venoso femoral derecho se realizó cateterismo selectivo de arteria pulmonar, colocando introductor INeuron Max® de 80 cm en el origen de la arteria pulmonar derecha. Empleando catéter tipo C2 100 cm y microcatéter Progreat 2.8 French (Terumo®, Tokio, Japón) se procedió a cateterizar supraselectivamente el pedículo arterial aferente de la FAV pulmonar basal derecha (Fig.-3A, 3B), y previa arteriografía selectiva, se continuó con la embolización con dos coils fibrados de 6 mm Pod packing y Packing coils de 40 cm (Penumbra®, Alameda, CA) (Fig.- 3C). Se realizó serie angiográfica de control final apreciándose oclusión de la fístula AV (Fig.-3D). Sin complicaciones durante el procedimiento.

El paciente permaneció ingresado en la Unidad de Neurocirugía hasta completar tratamiento antibiótico, con buena evolución durante todo el proceso.
A los diez días de ingreso, se procedió al alta, recomendando controles de imagen (RM craneal y Angio-TC de arterias pulmonares). También se recomendó ampliar estudio genético, ante la sospecha diagnóstica de posible Síndrome de Rendu-Osler-Weber.
Discusión
Las fístulas arteriovenosas pulmonares son comunicaciones directas anómalas entre las arterias y venas pulmonares, sin presencia de lecho capilar entre ellas, que condicionan el desarrollo de un shunt derecha-izquierda3,4,5,. Aunque habitualmente son asintomáticas (13-55%) o mínimamente sintomáticas, en su desarrollo pueden provocar cuadros hemorrágicos o embólicos de riesgo e incluso potencialmente mortales para el paciente2,3,5. El objetivo principal del tratamiento es reducir el shunt vascular y disminuir la tasa de morbimortalidad global1,2.
El tratamiento se indica en todas las FAV pulmonares sintomáticas o con fenómenos de embolización paradójica, cuando hay un aumento progresivo de su tamaño, y también en aquellas que, aunque asintomáticas, tengan arterias nutricias con diámetro mayor o igual a 3 mm2.
La embolización se considera el tratamiento de elección de las FAV pulmonares2,6,7, ya que persigue la oclusión de la arteria aferente (única o múltiple) con el fin de excluir la comunicación arteriovenosa patológica; reservando la cirugía para los casos fallidos mediante esta técnica, sobre todo en FAV complejas y de difícil acceso vascular1.
Los agentes embolizantes más utilizados son los coils, balones desmontables y tapones vasculares, siendo a veces necesario combinar más de un dispositivo para lograr un óptimo resultado terapéutico2,6. Están contraindicados los agentes embolizantes líquidos y los formados por partículas, dada la ausencia de lecho capilar en la lesión, por el consiguiente riesgo de embolización sistémica1.
Los coils son espirales metálicas de diámetros y longitudes variables, que pueden ir acompañadas o no de diversos materiales (fibras artificiales, ej.) que aumenten su potencial trombogénico. Es el material más comúnmente utilizado en la actualidad para el tratamiento de la FAV pulmonar, pero a pesar de su amplia utilización hay que valorar la posibilidad de complicación por migración, sobre todo en FAV grandes o con alto flujo2.
En nuestro caso, utilizamos dos coils fibrados de 6 mm Pod packing y Packing coils (Penumbra®, Alameda, US) de 40 cm, obteniendo un resultado exitoso. Aunque diversas publicaciones demuestran que, en ocasiones, este método puede no ser definitivo con una tasa de recanalización variable entre el 4-19%6,7.
Como alternativa, los tapones vasculares (Amplatzer®, Abbott. California. US) han demostrado buenos resultados con una baja tasa de recanalización (0-8%)6. Entre las ventajas que ofrece este dispositivo, destacan un menor riesgo de migración y la posibilidad de recolocación. Además, puede usarse en FAV con arterias nutricias de gran calibre (> 10 mm) y/o que tengan alto flujo, donde la alternativa sería el uso de múltiples coils2.
La elección del material o materiales embolizantes dependerá principalmente del diámetro del vaso y de la experiencia personal del radiólogo intervencionista, y es fundamental para conseguir la oclusión completa de la lesión y evitar potenciales complicaciones3.
Conclusión
Debemos considerar la FAV pulmonar como una posible etiología de absceso cerebral cuando las pruebas de rutina descarten otras causas más probables; siendo el tratamiento endovascular mediante embolización (coils, tapones…) un procedimiento seguro que constituye el tratamiento de elección en la actualidad, asociado a una baja tasa de morbimortalidad y recurrencia.
Conflicto de intereses
Los autores declaran no tener ningún conflicto de intereses.
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